文献情報
文献番号
201610052A
報告書区分
総括
研究課題名
痙攣性発声障害の診断基準および重症度分類の策定に関する研究
研究課題名（英字）
-
課題番号
H27-難治等(難)-一般-009
研究年度
平成28(2016)年度
研究代表者(所属機関)
兵頭 政光(高知大学 教育研究部医療学系臨床医学部門)
研究分担者(所属機関)
- 松本 宗一(高知大学 教育研究部医療学系臨床医学部門)
- 大森 孝一(京都大学 大学院医学系研究科)
- 石毛 美代子(東北学園文化大学 医療福祉学部)
- 西澤 典子(北海道医療大学 心理科学部)
- 城本 修(県立広島大学 保健福祉学部)
- 讃岐 徹治(熊本大学 医学部附属病院)
- 二宮 仁志(高知大学 医学部附属病院)
- 藤本 匡志(高知大学 医学部附属病院)
研究区分
厚生労働科学研究費補助金 疾病・障害対策研究分野 難治性疾患等政策研究（難治性疾患政策研究）
研究開始年度
平成27(2015)年度
研究終了予定年度
平成28(2016)年度
研究費
1,077,000円
研究者交替、所属機関変更
-
研究報告書（概要版）
研究目的
痙攣性発声障害は発声時に不随意的・断続的な声の途切れや詰まり、失声などの症状を呈する機能性発声障害の一つであるが、国内はもとより海外においても診断基準や治療指針が確立されておらず、臨床的に非常に大きな問題となっている。本研究では、われわれがこれまで行ってきた疫学調査結果をより詳細に解析するとともに、音声データや患者プロファイルを収集して本疾患の音声の特徴を多角的に解析する。これを基にして、本症の客観的な臨床像を明らかにするとともに、申請者らが所属する日本音声言語医学会および日本耳鼻咽喉科学会と協力して、本疾患の診断基準および重症度分類を策定する。
研究方法
平成27 年度に「痙攣性発声障害の全国疫学調査」のデータ（高知大学で保有）から、2年間の確実例（約900例）について性別、発症年齢、症状、家族歴、治療内容、臨床経過などの患者プロフィールを分析した。さらに、研究代表者および研究分担者が所属する医療機関を過去に受診した症例患者プロファイルおよび音声データのデータベースを作成した。これにより、患者の臨床的特徴を把握するとともに、診断基準および重症度分類作成のための基礎データを収集した。
本年度では、これらのデータより、痙攣性発声障害の臨床所見や音声パラメータの特徴を抽出し、文献レビューも加えて本症の診断基準（案）を作成する。また、重症度についてもVHI（Voice Handicap Index）による自覚的評価、モーラ評価などの結果をスコア化し、それらを組み込んだ重症度分類の基準（案）を作成する。この際には、日本音声言語医学会や日本耳鼻咽喉科学会とも協力して、それぞれの学会における複数の音声障害に関わる専門家の意見も取り入れる。
本年度では、これらのデータより、痙攣性発声障害の臨床所見や音声パラメータの特徴を抽出し、文献レビューも加えて本症の診断基準（案）を作成する。また、重症度についてもVHI（Voice Handicap Index）による自覚的評価、モーラ評価などの結果をスコア化し、それらを組み込んだ重症度分類の基準（案）を作成する。この際には、日本音声言語医学会や日本耳鼻咽喉科学会とも協力して、それぞれの学会における複数の音声障害に関わる専門家の意見も取り入れる。
結果と考察
痙攣性発声障害の臨床的特徴を勘案して、診断基準（案）を作成した。まず、発声器官に器質的病変や運動麻痺を認めないことや、呼吸や嚥下など発声以外の喉頭機能に明らかな異常を認めないことなど、5項目の必須条件を満たすことを条件とし、(1) 主要症状、(2) 参考となる所見、(3) 発声時の所見、(4) 治療反応性、(5) 鑑別診断をそれぞれ規定した。そして1) 主要症状を3つ以上認め、かつ「鑑別疾患」を否定できる、または、2) 主要症状を3つ以上認め、かつ「参考となる所見」または「発声時の所見」のいずれかを3つ以上認める場合を「確実例」とした。また、1)主要症状を3つ以上認めるが、鑑別疾患を否定できない、2) 主要症状を2つ以上認め、かつ「参考となる所見」または「発声時の所見」または「治療反応性」のいずれかを2つ以上認める場合を「疑い例」とした。
重症度分類は、主観的重症度と客観的重症度の組み合わせで総合的重症度を決定することにした。主観的重症度には、VHIと社会的・心理的支障度を用い、客観的重症度の評価には規定文朗読、および自由会話による検者の他覚的評価を用い、両者の組み合わせで「軽症」、「中等症」、「重症」の3段階に重症度を分類した。
今回、痙攣性発声障害に対する体系的な診断基準と重症度分類を、世界で初めて作成し提示した。本症の診断は、これまで十分な臨床経験のある医師が、喉頭所見や音声所見を基にして診断していたが、音声障害を専門とする医師でさえもその診断は容易でなかった。本研究はこれらの診断プロセスを体系化するとともに、その客観的基準を提示することで診断基準を提唱した。それにより早期診断が容易になるばかりでなく、治療法を確立するための基礎ともなることが期待でき、その意義は大きいと考える。また、重症度分類においては患者の音声障害における自覚的支障度および社会生活上の支障度による主観的重症度と、検者が音声障害の程度を評価する客観的重症度を、いずれも点数化して規定した。これにより、本症の重症度を多角的かつ半定量的に規定することができると考えられる。
重症度分類は、主観的重症度と客観的重症度の組み合わせで総合的重症度を決定することにした。主観的重症度には、VHIと社会的・心理的支障度を用い、客観的重症度の評価には規定文朗読、および自由会話による検者の他覚的評価を用い、両者の組み合わせで「軽症」、「中等症」、「重症」の3段階に重症度を分類した。
今回、痙攣性発声障害に対する体系的な診断基準と重症度分類を、世界で初めて作成し提示した。本症の診断は、これまで十分な臨床経験のある医師が、喉頭所見や音声所見を基にして診断していたが、音声障害を専門とする医師でさえもその診断は容易でなかった。本研究はこれらの診断プロセスを体系化するとともに、その客観的基準を提示することで診断基準を提唱した。それにより早期診断が容易になるばかりでなく、治療法を確立するための基礎ともなることが期待でき、その意義は大きいと考える。また、重症度分類においては患者の音声障害における自覚的支障度および社会生活上の支障度による主観的重症度と、検者が音声障害の程度を評価する客観的重症度を、いずれも点数化して規定した。これにより、本症の重症度を多角的かつ半定量的に規定することができると考えられる。
結論
全国疫学調査のデータ解析などを通して、本症の臨床的特徴、特に鑑別上重要となる主症状を抽出した。また、患者プロファイルと音声データをweb登録するデータベースを作成した。これらを基にして診断基準と重症度分類の案を策定した。これにより本症に対する早期診断、適切な治療法選択、および臨床経過の客観的評価につなげることができると期待される。
公開日・更新日
公開日
2017-06-06
更新日
-